Роль лучевых методов исследования в диагностике редких форм интерстициальных заболеваний легких у новорожденных

Введение. Интерстициальные заболевания легких у новорожденных, связанные с диффузным нарушением развития легких, представляют собой сложную диагностическую задачу, так как являются редкими состояниями, формируются на ранних этапах эмбрионального развития, клинически проявляются в первые часы жизни тяжелым респираторным дистресс-синдромом новорожденных. Цель. Отразить роль лучевых методов исследования и трудности дифференциальной диагностики редких форм интерстициальных заболеваний легких, связанных с диффузным нарушением развития легких. Материалы и методы. Детально описаны клинические случаи врожденной альвеолярной дисплазии и альвеолярно-капиллярной дисплазии с аномальным расположением легочных вен. Представлены данные лучевых методов исследования, подтвержденные данными гистологических исследований. Результаты. Специфические изменения при интерстициальных заболеваниях легких у новорожденных, связанных с диффузным нарушением развития легких, по данным рентгенографии в первые сутки жизни не определяются, однако отмечена прогрессирующая отрицательная динамика. Компьютерная томография легких позволяет детально диагностировать структурные изменения паренхимы легких, их выраженность и распространенность. Обсуждаются вопросы дифференциальной диагностики диффузных нарушений развития легких у новорожденных; полученные собственные результаты коррелируют с данными литературы. Заключение. В настоящее время гистологическое исследование является «золотым стандартом» в диагностике интерстициальных заболеваний легких, связанных с диффузными нарушениями развития легких у новорожденных, однако чаще всего проводится при аутопсии. Возрастает роль лучевых методов в алгоритмическом подходе диагностики в связи с накопленными данными, улучшением качества выявления и распознавания редких вариантов интерстициальных заболеваний легких у новорожденных по данным компьютерной томографии органов грудной клетки.

1. Bishop N.B., Stankiewicz P., Steinhorn R.H. Alveolar capillary dysplasia. Amer. J. Respir Crit Care Med. 2011; 184(2):172–179. DOI: 10.1164/rccm.201010-1697CI.

2. Бойцова Е.В., Овсянников Д.Ю., Беляшова М.А. К вопросу об интерстициальных заболеваниях легких у детей: диффузные нарушения роста и развития легких. Педиатр. 2016;7(2):104–112. [Boitsova E.V., Ovsiannikov D.Yu., Beliashova M.A. On the issue of interstitial lung diseases in children: diffuse disorders of growth and development of the lungs. Pediatrician. 2016;7(2):104–112. (In Russ.)]. DOI: 10.17816/PED72104-112.

3. Ильина Н.А., Тюрин И.Е. Компьютерная томография в диагностике пороков легких у новорожденных и детей раннего возраста. Вест. Рентгенол. и радиол. 2017;98(6): 285–296. DOI: 10.20862/0042-4676-2017-98-6-285-296. [Ilina N.A., Tiurin I.E., Computed tomography in the diagnosis of lung defects in newborns and young children. Bull. Radiol. 2017;98(6):285–296. (In Russ.)].

4. Kurland G., Deterding R.R., Hagood J.S., et al. An Official American Thoracic Society Clinical Practice Guideline: Classification, Evaluation, and Management of Сhildhood Interstitial Lung Disease in Infancy. Amer. J. Resp. Crit. Care Med. 2013;188(3):376–394. DOI: 10.1164/rccm.201305- 0923ST.

5. Langston C., Dishop M.K. Diffuse lung disease in infancy: a proposed classification applied to 259 diagnostic biopsies. Pediat. Dev. Pathol. 2009;12(6):421–437. DOI: 10. 2350/08-11-0559.1.

6. Armes J.E., Mifsud W., Ashworth M. Diffuse lung disease of infancy: a pattern-based, algorithmic approach to histological diagnosis. J. Clin. Pathol. 2015;68(2):100–110. DOI: 10.1136/jclinpath-2014-202685.

7. Dislop M.D. Diagnostic pathology of diffuse lung disease in children. Pediatr. Allergy Immunol. Pulmonol. 2010; 23(1):69–84. DOI: 10.1089/ ped.2010.0007.

8. Guillerman I.R. Imaging of Childhood Interstitial Lung Disease. Pediatr. Allergy Immunol. Pulmonol. 2010;23(1):43– 69. DOI: 10.1089/ped.2010.0010.

9. MacMahon H.E. Congenital alveolar dysplasia of the lungs. Amer. J. Pathol. 1948;24(4):919–931.

10. Janney C.G., Askin F.B., Kuhn C. Congenital alveolar capillary dysplasia an unusual cause of respiratory distress in the newborn. Amer. J. clin Pathol. 1981;76(5):722–727. DOI: 10.1093/ajcp/76.5.722.

11. Alturkustani M., Li D., Byers J.T., Szymanski L., Parham D.M., Shi W., Wang L.L. Histopathologic features of alveolar capillary dysplasia with misalignment of pulmonary veins with atypical clinical presentation. Cardiovas. Pathol. 2021;50:107289. DOI: 10.1016/j.carpath.2020.107289.

12. Al-Hathlol K., Phillips S., Seshia M.K., Casiro O., Alvaro R.E., Rigatto H. Alveolar capillary dysplasia. Report of a case of prolonged life without extracorporeal membrane oxygenation (ECMO) and review of the literature. Early Hum Dev. 2000;57(2):85–94. DOI: 10.1016/s0378-3782(99)00065-1.

13. Kozłowska Z., Owsiańska Z., Wroblewska J.P., Kałużna A., Marszałek A., Singh Y., Mroziński B., Liu Q., Karolak J.A., Stankiewicz P., Deutsch G., Szymankiewicz-Bręborowicz M., Szczapa T. Genotype-phenotype correlation in two Polish neonates with alveolar capillary dysplasia. BMC Pediat. 2020;20(1):320. DOI: 10.1186/s12887-020-02200-y.

14. Kitano A., Nakaguro M., Tomotaki S., Hanaoka S., Kawai M., Saito A., Hayakawa M., Takahashi Y., Kawasaki H., Yamada T., Ikeda M., Onda T., Cho K., Haga H., Nakazawa A., Minamiguchi S. A familial case of alveolar capillary dysplasia with misalignment of the pulmonary veins: the clinicopathological features and unusual glomeruloid endothelial proliferation. Diagn. Pathol. 2020;9;15(1):48. DOI: 10.1186/ s13000-020-00972-6.

15. Edwards J.J., Murali C., Pogoriler J., Frank D.B., Handler S.S., Deardorff M.A., Hopper R.K. Histopathologic and Genetic Features of Alveolar Capillary Dysplasia with Atypical Late Presentation and Prolonged Survival. J. Pediat. 2019;210:214-219.e2. DOI: 10.1016/j.jpeds.2019.01.047.

16. Galambos C. Alveolar capillary dysplasia in a patient with Down’s syndrome. Pediat. Dev. Pathol. 2006;9:254–255.

17. Miranda J., Rocha G., Soares H., Vilan A., Brandão O., Guimarães H. Alveolar Capillary Dysplasia with Misalignment of Pulmonary Veins (ACD/MPV): A Case Series. Case Rep. Crit. Care. 2013;2013:327250. DOI: 10.1155/2013/327250.

18. Slot E., Edel G., Cutz E., van Heijst A., Post M., Schnater M., Wijnen R., Tibboel D., Rottier R., de Klein A. Alveolar capillary dysplasia with misalignment of the pulmonary veins: clinical, histological, and genetic aspects. Pulm. Circ. 2018;8(3):2045894018795143. DOI: 10.1177/ 2045894018795143.

19. Mahlapuu M., Enerbäck S., Carlsson P. Haploinsufficiency of the forkhead gene Foxf1, a target for sonic hedgehog signaling, causes lung and foregut malformations. Development. 2001;128:2397–2406.

20. Hansell D.M., Bankier A.A., MacMahon H., McLoud T.C., Müller N.L., Remy J. Fleischner Society: glossary of terms for thoracic imaging. Radiology. 2008;246(3):697–722. DOI: 10.1148/radiol.2462070712.

21. Kalinichenko V.V., Lim L., Stolz D.B., Shin B., Rausa F.M., Clark J., Whitsett J.A., Watkins S.C., Costa R.H. Defects in pulmonary vasculature and perinatal lung hemorrhage in mice heterozygous null for the Forkhead Box f1 transcription factor. Dev. Biol. 2001;235:489–506.

22. Steinhorn R.H., Cox P.N., Fineman J.R., Finer N.N., Rosenberg E.M., Silver M.M., Tyebkhan J., Zwass M.S., Morin F.C. Inhaled nitric oxide enhances oxygenation but not survival in infants with alveolar capillary dysplasia. J. Pediat. 1997;130(3):417–422. DOI: 10.1016/s0022-3476(97)70203-8.

23. Saadi S., Masmoudi T., Ben Daly A., Jedidi M., Mokni M., Ben Dhiab M., Zemni M., Kamel Souguir M. Pulmonary alveolar capillary dysplasia in infants: A rare and deadly missed diagnosis. Ann. Cardiol. Angeiol. (Paris). 2022; 71(2):112-114. DOI: 10.1016/j.ancard.2020.07.017.

24. Towe C.T., White F.V., Grady R.M., Sweet S.C., Eghtesady P., Wegner D.J., Sen P., Szafranski P., Stankiewicz P., Hamvas A., Cole F.S., Wambach J.A. Infants with Atypical Presentations of Alveolar Capillary Dysplasia with Misalignment of the Pulmonary Veins Who Underwent Bilateral Lung Transplantation. J. Pediat. 2018;194:158–164.e1. DOI: 10.1016/j.jpeds.2017.10.026.

25. Slot E., Edel G., Cutz E., et al. Alveolar capillary dysplasia with misalignment of the pulmonary veins: clinical, histological, and genetic aspects. Pulm. Circ. 2018;8(3):2045894018795143. DOI: 10.1177/2045894018795143.

26. Liang T., Vargas S.O., Lee E.Y. Childhood Interstitial (Diffuse) Lung Disease: Pattern Recognition Approach to Diagnosis in Infants. Amer. J. Roentgenol. 2019;212(5):958–967.

27. Deterding R.R., Pye C., Fan L.L., Langston C. Persistent tachypnea of infancy is associated with neuroendocrine cell hyperplasia. Pediat. Pulmonol. 2005;40(2):157–165. DOI: 10.1002/ppul.20243.

28. Deutsch G.H., Young L.R., Deterding R.R., et al. Diffuse lung disease in young children: application of a novel classification scheme. Amer J. Resp. Crit. Care Med. 2007;176(11): 1120–1128. DOI: 10.1164/rccm.200703- 393OC.

29. Sodhi K.S., Sharma M., Lee E.Y., Saxena A.K., Mathew J.L., Singh M., Khandelwal N. Diagnostic Utility of 3T Lung MRI in Children with Interstitial Lung Disease: A Prospective Pilot Study. Acad. Radiol. 2018;25(3):380–386. DOI: 10.1016/j.acra.2017.09.013.